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취학 전 자폐 스펙트럼 장애 진단의 전반적인 예후

Overall prognosis of preschool autism spectrum disorder diagnoses
Amanda Brignell, Rachael C Harwood, Tamara May, Susan Woolfenden, Alicia Montgomery, Alfonso Iorio, Katrina Williams
28 September 2022
검토그룹 : 우울, 불안 및 신경증그룹(Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group)
코크란링크 :

연구 배경

자폐 스펙트럼 장애는 사회적 의사소통 장애, 제한된 관심 및 반복적인 행동을 특징으로 하는 신경 발달 장애이다. 자폐 스펙트럼 장애 진단을 받은 어린이의 임상 경로는 다양하며 현재 연구에 따르면 일부 어린이는 시간이 지남에 따라 진단 기준을 계속 충족하지 못할 수 있다.


연구 목적

이 검토의 1차 목적은 기준선(6세 이전에 진단됨)에서 자폐 스펙트럼 장애 진단을 받은 취학 전 아동의 비율에 대한 이용 가능한 근거를 종합하고 추적 관찰에서 진단 기준을 1년 또는 이상(19세 이하) 계속 충족하는 것이다.


검색전략

2017년 10월에 MEDLINE, Embase, PsycINFO 및 기타 8개 데이터베이스를 검색하고 2021년 7월까지 탑업 검색을 실행했다. 관련 체계적 고찰의 참고문헌 목록도 검색했다.


선택 기준

2명의 리뷰 작성자가 기준선 및 후속 조치에서 자폐 스펙트럼 장애를 진단하기 위해 연구 내에서 동일한 측정 및 프로세스를 사용한 전향적 및 후향적 후속 연구를 독립적으로 평가했다. 연구는 최소 1년의 후속 조치가 있어야 하고 최소 10명의 참가자가 포함되어야 한다. 참가자는 기준선 평가에서 모두 6세 미만이었고 19세 이전에 추적했다.


데이터 수집과 분석

연구 특성과 기준선 및 추적 관찰에서 자폐 스펙트럼 장애로 진단된 아동의 비율에 대한 데이터를 추출했다. 또한 자폐 스펙트럼 장애의 차원(즉, 사회적 의사소통 및 제한된 관심 및 반복적 행동)을 평가하는 척도에 대한 점수 변화에 대한 정보를 수집했다. 2명의 리뷰 작성자가 독립적으로 연구 특성에 대한 데이터를 추출하고 예후 연구의 수정된 품질(QUIPS) 도구를 사용하여 비뚤림 위험을 평가했다. 사용 가능한 데이터 유형에 따라 무작위 효과 메타 분석 또는 내러티브 합성을 수행했다. 또한 진단 결과를 예측할 수 있는 요인을 탐색하기 위해 예후적 요인 분석을 수행했다.


주요 결과

총 49건의 연구가 포함 기준을 충족했으며 이 중 42건(참가자 11,740명)은 추출할 수 있는 데이터를 가지고 있었다. 42건의 연구 중 25건(60%)은 북미에서, 13건(31%)은 유럽과 영국에서, 4건(10%)은 아시아에서 실시됐다. 대부분(52%)의 연구는 2014년 이전에 발표되었다. 참가자의 평균 연령은 기준선에서 3.19세(범위 1.13~5.0세), 추적 관찰 시 6.12세(범위 3.0~12.14세)였다. 평균 추시 기간은 2.86년(범위 1.0~12.41년)이었다. 대부분의 아동은 소년(81%)이었고 연구의 절반 이상(60%)은 주로 지적 장애(지능 지수 < 70)를 가진 참가자를 포함했다. 평균 표본 크기는 272(범위 10~8564)였다. 연구의 69%는 하나의 진단 평가 도구를 사용했고 24%는 두 가지 도구를 사용했으며 7%는 세 가지 이상의 도구를 사용했다. 진단은 연구의 41%에서 다학문 팀에 의해 결정되었다. 사회적 의사소통과 제한적이고 반복적인 행동과 관심의 결과에 대한 자료는 없었다.

사용 가능한 데이터가 있는 42개의 연구 중 34개의 연구(포함된 모든 연구의 69%, n = 11,129)의 데이터를 메타 분석에서 합성할 수 있었다. 요약하면, 참가자의 92%(95% 신뢰 구간 89%~95%)가 기준선부터 1년 이상의 추적 관찰까지 자폐 스펙트럼 장애에 대한 진단 기준을 계속 충족했다. 그러나 연구의 한계와 불일치로 근거의 질이 낮다고 판단되었다. 포함된 연구의 대부분(95%)은 비뚤림 위험이 높은 것으로 평가되었다. 포함된 연구 중 기준선과 후속 조치에서 별도의 영역 점수를 제공한 연구는 없었기 때문에 사회 커뮤니케이션의 변화와 기준선과 후속 조치 사이의 제한적이고 반복적인 행동과 관심의 결과를 탐색할 수 없었다. 이해 상충에 대한 자세한 내용은 24건의 연구에서 보고되었다. 자금 지원은 30건의 연구에서 보고되었으며, 12건의 연구에서는 자금 출처에 대한 세부 정보가 누락되었으며 2건의 연구에서는 자금 지원이 없다고 보고되었다. 선언된 자금 출처는 정부, 대학 또는 비정부 조직 또는 자선 단체로 분류되었다. 예후 연구의 특성을 고려할 때 자금 출처가 결과에 상당한 영향을 미쳤을 것 같지 않다고 생각했다.

저자들의 결론

전반적으로, 6세 이전에 자폐 스펙트럼 장애 진단을 받은 아동 10명 중 9명이 1년 이상 후에도 자폐 스펙트럼 장애에 대한 진단 기준을 계속 충족했지만 근거는 불확실하다는 것을 발견했다. 이질성과 비뚤림의 위험으로 인해 GRADE를 사용하여 근거에 대한 신뢰도는 낮은 것으로 평가되었으며, 정신장애 진단 및 통계 매뉴얼(DSM?5) 제5판 또는 국제질병분류(ICD?11)의 11차 개정판과 같이 현행 분류 시스템을 사용하여 진단된 어린이를 포함하는 연구는 거의 없었다. 자폐 스펙트럼 장애 진단의 잘 설계되고 전향적이며 구체적으로 예후를 평가하는 미래의 연구가 필요하다. 이러한 연구에는 광범위한 참가자에 대한 최신 진단 평가 방법이 포함되어야 하며 다양한 관련 예후 요인을 조사해야 한다.

교신저자
Amanda Brignell
Amanda.brignell@monash.edu
Department of Paediatrics, Monash University, Clayton, Australia